《中国皮肤性病学杂志》2021年12月13日

　　聚桂醇、复方倍他米松注射液及平阳霉素联合注射治愈舌部婴幼儿血管瘤 1 例

　　崔琳,谢冰欣,赵卓,王良民,张士发

　　摘要:

　　患儿男,出生33 d,出生后因舌体肥大,吮吸困难,口唇不能闭合而就诊。查体:舌体明显均匀肥大、微红,几乎填满整个口腔,活动受限。触诊有明显的囊性感,压之凹陷,温度略高。彩超检查:整个舌体深部可见较多低回声及液性暗区,未见明显分支血管,有丰富彩色血流。临床诊断:婴幼儿血管瘤(单发型、深在性)。根据情况皮损内处注射复方倍他米松注射液、聚桂醇、平阳霉素等,平均1个月左右1次,共治疗10次(1年)后肿物消失,舌体恢复至正常大小,活动自如,嘴唇闭合正常。随访3年舌体大小、颜色、活动、进食及发音均正常。彩超检查:未见液性暗区及彩色血流,与正常舌体无异。患儿达到临床治愈。

　　关键词:

　　婴幼儿血管瘤;聚桂醇;平阳霉素;复方倍他米松注射液

　　一、资料与方法

　　患儿男,出生33 d。患儿出生后即被发现舌体较大,因舌体增大明显,致嘴唇不能闭合,严重影响吮吸及吞咽功能,导致患儿因进食母乳困难导致饥饿而经常哭闹,有时只能将奶水滴入口内进食。患儿父母健康,母亲孕期无特殊疾病及服药史,系足月顺产,否认遗传史。体检:患儿一般状态良好,体重偏轻,头面、躯干、四肢体检未见异常。皮肤科情况:舌体微红,明显增大,充满整个口腔,活动受限。因舌体较大导致口唇不能闭合,舌前1/3外伸暴露。开口检查从舌尖至舌根部整体均匀增大,界限不清,质软,压之凹陷,无搏动,温度略高。患者经水合氯醛灌肠后彩超检查:整个舌体可见较多低回声及液性暗区,有丰富的彩色血流,未见明显血管分支。诊断:婴幼儿血管瘤(单发型、深在性)(图1)。

　　治疗:经与家长沟通采用局部聚桂醇、平阳霉素及及复方倍他米松联合注射治疗,并交代治疗过程、可能的效果及药物副作用等情况,包括治疗期间停止疫苗注射,患儿家长接受该治疗方法并签署知情同意书,于就诊当日给予第一次治疗:给予复方倍他米松0.2 mL舌体均匀注射;第2～6次维持复方倍他米松治疗方案;第7～9次改为聚桂醇2 mL+平阳霉素1 mg注射。第10次注射聚桂醇2 mL+平阳霉素1 mg后复查,此时患儿舌部瘤体显著缩小,舌体可以完全回缩到口内,吮吸吞咽功能正常,口唇可以完全闭合,接近临床治愈。第11次注射聚桂醇2 mL+平阳霉素2 mg,然后暂时停止注射治疗。半年后复查,舌体大小、外形基本正常,未见明显瘤体,活动自如,进食吞咽功能正常,口唇可以完全自然闭合,触诊温度正常,弹性如正常舌体,无囊性感(图2),基本治愈。再过半年后复查,检查舌体状态如半年前,达到临床治愈。期间患儿一直在当地妇幼保健站常规体检,身高、体重、智力等各项发育指标完全正常。第3年8个月再次复查,舌体大小、颜色、活动进食及发音正常。彩超检查:舌体未见液性暗区及彩色血流,与正常舌体无异,结束随访(图3)。

　　二、讨论

　　婴幼儿血管瘤(infantile hemangioma,IH)是婴幼儿最常见的良性皮肤脉管组织肿瘤,起源于中胚叶,由血管内皮细胞过度增殖所致,可能与IH有关[1],它是婴儿和儿童中最常见的肿瘤,其特点是常在出生时或出生后数月内显著增长,数年后皮损进展缓慢,部分可能消退。好发于头面颈、四肢躯干部皮肤、皮下组织及粘膜处,内脏器官如肝、胃肠道、肺和骨骼等亦可发生。我国习惯沿用Virchow分类法,将IH分为鲜红斑痣、毛细血管瘤、海绵状IH、蔓状IH和混合性IH[2],本例患儿属于海绵状血管瘤。按照最新的《血管瘤及脉管畸诊断及治疗指南》(2019版)的分类方法[3],归属于婴幼儿血管瘤的单发型、深在性类型,风险等级为高风险。

　　IH的临床治疗方法很多,激光治疗有脉冲染料激光、Nd:YAG激光[4]及CO2激光等,还有液氮冷冻疗法、90锶、32磷等放射性核素和手术以及药物治疗等。其中药物治疗可分为全身用药,如口服糖皮质激素、普萘洛尔[5]和伊曲康唑[6],局部注射射药物如平阳霉素或博来霉素、干扰素等抗肿瘤药物[7],以及聚桂醇、鱼肝油等硬化剂[8]等。暴露部位也可以外用药物治疗,如咪喹莫特乳膏、噻马洛尔滴眼液等。其中,激光冷冻、放射性核素及外用药治疗适合浅表性IH瘤,局部注射药物及全身药物适合位置较深的IH,比如海绵状及混合性IH,也可以根据情况采取综合治疗。总之,IH个体差异表现较大,临床上选择治疗方法时,应充分明确IH的性质分类、瘤体大小、位置的深浅、患者就诊年龄及家属的选择等综合因素,根据不同治疗方法的适应证和优缺点进行选择。

　　本例患儿彩超检查舌部瘤体未见明显大的血管分支,排除脉管畸形,根据我院多年数万例血管瘤的临床治疗经验,早期局部注射聚桂醇和复方倍他米松注射液见效快,效果好,皮损不易破溃。在此治疗前后1个月需要停止接种疫苗。如疗效不明显时,可以更换聚桂醇和平阳霉素联合治疗效果,且不影响接种疫苗,但是可能会导致局部破溃等,对注射技术要求非常高,需要控制单次剂量、注射深度和总剂量,还需要避开正常血管。这几种药物交替或联合使用还可以提高疗效,降低药物副作用。本例患者经过局部注射皮质类固醇、聚桂醇和平阳霉素等药物治疗10次后达到临床治愈,疗效满意,舌体没有毁形,功能恢复正常,副作用不明显,患者家长非常满意。虽有报道IH可能自行消退,但本例患者严重影响哺乳,不可能等待IH自行消退,而且目前文献主流观点也建议早期干预。本例患者治疗的关键是何时选择复方倍他米松注射液、聚桂醇和平阳霉素、应用剂量、如何配伍以及注射方法,使之既能达到IH快速消退、不影响器官外形、正常发育和功能,又可减少注射次数和副作用,需要找到一个平衡点,没有既定的治疗规范,主要依靠长期的临床经验积累。