《中国皮肤性病学杂志》2020年11月第34卷第11期
介入联合药物注射治愈耳部毛细血管动静脉畸形1例
王皓敏、崔琳、李冰、刘迎春、李树良、牛军、张士发
北部战区总医院皮肤科，辽宁 沈阳 110016
摘要:
一、临床资料
患者男,25岁。患者出生时即发现左耳廓有一淡红色小肿物,无自觉不适,曾于外院诊断为脉管畸形,未治疗。肿物逐渐增大,自觉皮温高,有搏动感,无其他症状。既往体健,否认发病前局部外伤史,无类似家族史。系统检查:患者一般状况良好,头面、躯干、腹部、四肢等检查未见异常。皮肤科情况:左耳上部可见一暗红色较柔软的囊性肿物,界限不清,表面不平坦,皮温高,压之凹陷,压力较大,减压后迅速复原,有与脉搏一致的搏动。耳后上方头皮可触及三支明显增粗搏动的小动脉,其搏动与耳部肿物搏动频率一致(图1)。辅助检查:彩超检查显示左耳部等回声,边界不清,回声尚均匀,可见较多彩色血流信号,PW可探及静脉样频谱。临床诊断:混合性脉管畸形(毛细血管-动静脉畸形)。
治疗:患者首次就诊时,左耳上方头皮的三支供血动脉分段结扎,随即检查结扎线之间未触及血管,耳部脉管畸形的体积明显缩小,张力明显减小,搏动不明显。应用高频介入治疗仪对结扎线之间的小动脉进行介入治疗,将其破坏(图2)。
患者半个月后复查,原结扎线之间没有明显的动脉搏动,左耳瘤体进一步缩小,压力减小。拆除结扎线,再过半个月复查,左耳瘤体内注射复方倍他米松0.2 mL。后平均1个月复查一次,根据皮损情况,将平阳霉素2～3 mg加入聚桂醇注射液1～2 mL进行耳部瘤体内注射,共计注射12次。治疗1年后复查,左耳部皮肤略增厚,彩超检查耳部软组织略有增厚,未见明显血流,基本治愈,来院随访半年无复发(图3)。因患者到南方工作,又继续电话随访半年无复发。
二、讨论
脉管畸形(vascular malformation)由JB Mulliken于1982年首次提出,他根据血管内皮细胞的特征分类,将脉管类疾病分为血管瘤及脉管畸形[1]。后经过多次分类与修订,最终将脉管畸形又分为微静脉畸形、静脉畸形、动静脉畸形、淋巴管畸形及混合畸形[2],目前国内外都采用这一通用的分类方法。本例患者结合临床表现及彩超检查结果,符合混合性脉管畸形分类下的毛细血管-动静脉畸形这一诊断。
脉管畸形一般在出生时既有,也有在幼儿甚至成年后才出现症状。本病好发于头皮、面部、颈部等部位。如果位置深,则皮肤或黏膜颜色正常,反之可表现为红色、蓝色或紫色。一般边界不清,触之柔软,可被压缩,有动脉畸形时皮温较高。本例患者自幼发病,瘤体逐渐长大,皮温高,自觉有搏动感,其附近头皮有3支明显的供血动脉,彩超检查可见较多彩色血流信号,可探及静脉样频谱,符合脉管畸形之混合畸形。
治疗方法可以选择手术切除及注射治疗,较为严重时还可系统性应用糖皮质激素及收缩血管类药物。虽然较大的脉管畸形可采用栓塞疗法或者血管结扎术联合进行手术切除[3],但注射剂硬化治疗因其创伤小、无瘢痕遗留及方便重复操作且治疗效果好,常作为首选方法。常用的注射药物包括平阳霉素(博来霉素)、聚桂醇、十四烷基硫酸钠(STS)、聚卡多醇、OK-432、无水乙醇、干扰素、新型分子靶向药物等[4-6]。此外,射频消融术[7]、冷冻治疗、Nd:YAG激光、KTP激光、红宝石激光等多种激光治疗、高频电凝治疗也可用于脉管畸形的治疗[8]。
本例患者因为头皮有3支明显的供血动脉,将其分段结扎后予以介入治疗,可以破坏供血动脉,结果导致耳部瘤体迅速缩小,达到预期效果,而且后期复查供血动脉没有重现,说明供血动脉被彻底阻断;根据耳部瘤体大小、皮温及压力情况,分次注射不同剂量平阳霉素和聚桂醇注射液,可以导致脉管畸形的内皮细胞凋亡,瘤体逐渐缩小,治疗1年(注射12次)后复查,体检及彩超检查均未发现有脉管畸形残留,仅原瘤体处皮肤软组织略增厚,系以前的脉管畸形导致供血丰富、皮肤软组织生长过度所致,患者对目前治疗效果已非常满意,故未进行进一步治疗。后随访半年,除耳部皮肤软组织增生略有恢复外,余未见异常,临床治愈,终止随访。
本例患者在整个治疗期间花费较低,除了有轻度可以忍受的短期疼痛之外,未发现其他副作用。
